来源：医学界消化频道
作者：隋雨荧
摘要
目前对克罗恩病肛周瘘管发生腺癌的病例偶有报道，而直肠阴道瘘恶性瘤变的案例报道仅有几例。现报道一73岁女性患者由克罗恩病致直肠阴道瘘进展为早期腺癌的案例，并提示诊断学在此类罕见病例中正面临着新的挑战。
引言
克罗恩病是一种以局部透壁性炎症为特点的慢性炎症性疾病，常见于回盲部，也可累及胃肠道的其他部位。其透壁性特点增加了瘘管的形成几率（17%~50%）。其中，2/3为外部瘘管（肛周瘘55%，肠—皮肤瘘6%），1/3为内部瘘管。依据患病部位的差异，肛周瘘的发生几率也不同。孤立性回肠病患者肛周瘘的发生率为12%，而累及直肠的结肠病患者中其发生率为92%。克罗恩病所致瘘管中直肠阴道瘘占9%，且难以治疗。直肠阴道瘘和肛门阴道瘘患者临床可见阴道排出粪便、分泌物、胀气以及发生感染。但若患者已行结肠次全切除并回肠造口术、且直肠残端位于外部亦可无明显症状。
病例报道
患者73岁，绝经女性，排便后阴道内有小片组织排出。患克罗恩病所致会阴瘘23年，自行长期口服类固醇类药物以缓解。19年前曾行结肠次全切除并回肠末端吻合术，术后直肠残端外露，并未引起该患者注意，术后未返院随访。未主诉有其他不适，检查结果显示无阴道或直肠内病变。组织病理学检查，其阴道排出的组织为肠道免疫型腺癌。免疫组化验查显示CK7、CK20、CDX2和绒毛蛋白阳性，CA-和S-阴性，此结果与结肠直肠源性腺癌相符。
直肠镜检显示直肠远端狭窄，前壁不规则，未见明显瘘口。直肠和阴道活检提示无恶性瘤变。MRI检查发现直肠阴道瘘周围有大于1.6x1.3cm的软组织结节（图1）。PET-CT检查结果提示无明显局部或远处转移（图2）。手术探查移除直肠、肛门、阴道后壁、子宫、输卵管和卵巢的病变组织，术后病理报告诊断为直肠阴道瘘高分化腺癌，直径1.2mm，会阴体浸润0.8mm（图3）。无阴道、直肠、盆腔淋巴结转移，肿瘤切缘完整。由于评估结果为癌症早期且肿瘤切缘完整，患者未进行术后化疗。术后10个月内随访无复发。
图1MRI检查结果（A）提示阴道前部和肛门直肠后部间的交叉部分有瘘管，（B）清晰可见瘘管矢状面的高密度信号。
图2PET-CT可见瘘管部高吸收峰。
图3组织病理检查H-E染色（40x）可见浸润部位（圆点）和发育异常细胞线性排列（箭头）
讨论
已有少数文献证实肛周腺癌与肛门瘘的关系。有研究认为慢性炎症反应可能是克罗恩病所致瘘管的癌变机制。直肠阴道瘘亦可发生癌变，但此种情况更为罕见。早期的四则研究报道了直肠阴道瘘或肛门阴道瘘发展为腺癌的5例患者的诊疗过程。其中，4例患者的克罗恩病致瘘长期未愈合，其余一位患者行肛门闭锁修补术后直肠阴道瘘残端进展为腺癌。肿瘤相对较大，直径3.5cm~8cm不等。3例患者手术探查术后病理报告表明未见肿瘤直肠转移。一例患者在接受化疗和放疗后的为期8个月的随访中无复发。由此可见，长期未愈的克罗恩病致直肠阴道瘘发生癌变的情况虽不多见，但仍需高度警惕。
及时就诊、密切随访以及组织或瘘管活检对于早期诊断至关重要。当发现有阴道流血和分泌物时，女性患者多就诊于妇科而不是消化科。这些组织碎片通常出现于阴道而非直肠。由于黏膜组织的T2图像有高信号密度，MRI成为检测此类肿瘤最好的检测工具。本病例介绍了另一种结肠次全切除术后直肠残端的并发症，并可作为对近期报道的较为激进的手术方法——完全直肠切除术的案例支持。
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